11例颌骨单纯性骨囊肿回顾性研究

姜新娣　罗刚　王新红　陈林林　柯星　汤震　李羽.广州医科大学口腔医学院·附属口腔医院·口腔医学重点实验室，广州 5040；.南昌大学附属口腔医院口腔颌面外科，南昌 330006



11例颌骨单纯性骨囊肿回顾性研究

姜新娣1罗刚1王新红1陈林林2柯星2汤震2李羽2
1.广州医科大学口腔医学院·附属口腔医院·口腔医学重点实验室，广州 510140；2.南昌大学附属口腔医院口腔颌面外科，南昌 330006

[摘要]目的探讨颌骨单纯性骨囊肿的临床、手术及放射学特点。方法收集颌骨单纯性骨囊肿病例的资料，对其临床、影像学、手术及随访情况进行回顾性研究。结果11例颌骨单纯性骨囊肿患者中，女性8例，男性3例。10例（90.9%）患者无症状，1例（9.1%）患者出现肿胀。所有的病例均发生于下颌骨且为孤立性病变，无外伤史。10例（90.9%）病变表现为单房，1例（9.1%）表现为多房。病变的形状可分为锥形、圆形、卵圆形、不规则形，分别有3、2、4、2例。10例行手术探查并搔刮骨壁治疗，其中7例（70%）术中发现病变骨腔为空腔，2例（20%）为浆液，1例（10%）为血性浆液。采取手术治疗的3例病变完全愈合，7例显示骨腔内有新骨形成。结论颌骨单纯性骨囊肿通常无症状，下颌骨发病率较高，无明显外伤史，大多数病变骨腔为空腔。单纯行骨壁搔刮术是单纯性骨囊肿的一种有效的治疗方法。

[关键词]单纯性骨囊肿；颌骨；非牙源性囊肿

Correspondence: Chen Linlin, E-mail: oral_surgery@sina.com.

单纯性骨囊肿（simple bone cyst，SBC）由Lucas首先于1929年报道[1]，其有不同的命名，包括外伤性骨囊肿、出血性骨囊肿、外渗性骨囊肿、孤立性骨囊肿、特发性骨囊肿、特发性骨腔和渐进性骨腔[2]。不同的命名术语反映了SBC病因的不确定性[1]。关于SBC可能的病因和确切的性质还没有达成一致。1946年，Rushton[3]提出了SBC的定义：由硬骨壁包绕的无上皮衬里及不伴有感染的含有液体或不含液体的囊性病变。SBC骨腔内的血性液体行蛋白电泳检测显示为正常血清的模式[4]。Donkor等[5]根据SBC内容物的情况提出了一些亚分类：空腔的囊肿称为特发性骨囊肿，含有实质性内容物的SBC根据其组织学表现来分类，含有生化指标类似于血清的液体的囊肿称为外渗性囊肿。

SBC不仅仅发生于颌骨，90%发生于长骨，主要影响肱骨近端的干骺端区域（65%）和股骨干（25%）[6]。颌骨SBC约占颌骨囊肿的1%，其中75%发生于下颌骨体部，又以前磨牙和磨牙区多发，而上颌极为少见[7]。SBC临床上一般无症状，常在X线检查时偶然发现。由于SBC缺乏独特的临床和放射学特征，因此区分单纯性骨囊肿和其他颌骨病变尤为重要。本文对南昌大学附属口腔医院口腔颌面外科10年间收治的单纯性骨囊肿患者的临床、手术、放射学特点及其随访情况进行研究。

1　材料和方法

收集2005年3月—2015年3月间南昌大学附属口腔医院口腔颌面外科收治的颌骨单纯性骨囊肿病例的资料。1）临床资料：性别、年龄、疼痛、肿胀、颌骨膨大、外伤史、病变所涉及的牙齿牙髓活力。2）影像学资料[全景片和/或锥形束CT（cone beam computed tomography，CBCT）]：病变部位、数量、单房或多房、形状、直径；病变所涉及的牙齿牙根有无吸收、移位；颊舌侧骨皮质有无膨隆（有无变薄）。3）手术资料：骨腔内容物、治疗方法。4）随访资料：随访时间、随访结果。本研究获得了南昌大学附属口腔医院伦理委员会同意和患者知情同意。

采用SPSS 20.0软件进行统计，对数据用集中趋势和离散趋势进行统计描述。

2　结果

2005年3月—2015年3月共收治各种颌骨囊肿817例，其中确诊为单纯性骨囊肿11例，约占所有颌骨囊肿的1.3%。

2.1临床表现

11例单纯性骨囊肿患者中，女性8例（72.7%），男性3例（27.3%）。年龄11～17岁，平均年龄13.5岁，中位数13岁（Q1=12，Q3=15）。10例（90.9%）患者无症状，1例（9.1%）患者出现肿胀；所有的病例均无外伤史，病变邻近的牙齿牙髓活力均正常。所有的病例均发生于下颌骨，其中发生于前牙区7例（63.6%），后牙区4例（36.4%）。

2.2影像学表现

所有的病例均为孤立性病变；10例（90.9%）表现为单房（图1A、2A），1例（9.1%）表现为多房。病变的形状可分为锥形（图1A）、圆形、卵圆形（图3）、不规则形（图2A），分别有3、2、4、2例。CBCT测量显示所有的病变直径为1.2～3.3 cm，中位数为2.4 cm。8例（72.7%）病例的颊、舌侧骨皮质出现膨隆或变薄（图1B、2B）。所有病变邻近的牙齿无移位、牙根无吸收。

图1　1例颌骨单纯性骨囊肿的CBCT和术中表现Fig 1　CBCT images and intraoperative performance of one case of simple bone cyst

2.3治疗

11例患者中，10例行手术探查并搔刮骨壁治疗，1例未行手术治疗，采取观察处理。在采取手术治疗的10例患者中，7例（70%）术中发现病变骨腔为空腔（图1C），2例（20%）为浆液，1例（10%）为血性浆液，其中只有1例可见散碎囊壁样组织。

2.4随访情况

所有病例每年随访1次，随访时间分别为1、2、3年的病例数有7、1、3。采取手术治疗的3例病变完全愈合（图2A、E、F），7例病变显示骨腔内有新骨形成。未采取手术治疗的病例每次随访病变无明显变化（图3）。

图2　1例颌骨单纯性骨囊肿的CBCT、组织病理观察和随访情况Fig 2　CBCT images, pathological tissue observation and follow-up after operation of one case of simple bone cyst

图3　未采取手术治疗的1例颌骨单纯性骨囊肿的病例随访情况Fig 3　Follow-up of one case of simple bone cyst without surgical treatment

3　讨论

SBC的发病机制目前仍不明确。Harnet等[8]总结了3种流行的理论：1）颌骨的异常生长；2）肿瘤变性的过程；3）创伤—出血理论。最广泛接受的是第三种理论，该理论基于髓内出血的形成，继而产生创伤后血肿。血肿的压力引起静脉阻塞，导致骨髓坏死和由于组织pH值下降引起的破骨性骨吸收[8]。该理论适用于颌骨，因为牙齿和牙槽突很容易受到微小的创伤[8]。但也有学者[8]对这种机制提出了质疑，因为在报道的病例中超过50%没有外伤史。本文中的病例也均无明显的外伤史。Ogasawara等[9]认为咬合创伤可能是SBC的一个影响因素。本文病例不能排除慢性咬合创伤可能对SBC的发病有一定的影响。目前大部分病例被认为具有多因素病因[8]。

SBC多发生于青年人，患者常在10～20岁间[10]。因为青年人容易受到创伤，这可能与青年人发病率高有关，但是病变部位较少出现创伤及骨腔内也很少见血性液体。这提示牙齿和牙槽嵴的微创伤可能与SBC的发病机制有关[8]。本文病例患者年龄与此一致。也有学者[11]认为，SBC会随着年龄的增长而消失，因此在老年人群中发生率较低。

SBC一般无明显性别差异，但Cortell-Ballester 等[2]报道女性较多见。本研究结果与此一致，这可能是因为SBC发病机制与雌激素和黄体酮水平有关[12]。

SBC好发于下颌骨后牙区（下颌骨体部以及升支），也可发生于颏联合部[10]。上颌极为少见[7]。本研究中所有的病例均发生于下颌骨，其中，63.6%发生于前牙区，36.4%发生于后牙区。上颌骨发病率低有以下两种可能解释：1）上颌骨的病变容易被上颌窦的透射影像掩盖[13]；2）与下颌骨相比较，上颌骨的血供较丰富，骨髓的质量较好且数量较多[14]。下颌骨有更多的骨皮质，自我修复速度与上颌骨相比较慢[15]。研究[15]表明，在下颌骨，SBC多发生于后部，只有25%发生于前部。本文病例中63.6%的患者发生于下颌骨前牙区，这可能是因为青少年前牙区容易受到创伤[16]，尽管所有的患者自诉无外伤史，但不能排除牙齿和牙槽嵴受到微创伤的可能。

SBC临床上一般无症状，10%～30%的患者可能出现疼痛[17]。Howe[17]研究表明，27%的患者出现肿胀，10%的患者出现疼痛，2%主诉为下唇麻木且伴有肿胀和疼痛。本研究中90.9%病例无症状，只有1例患者出现肿胀。

SBC主要沿颌骨长轴生长，很少或不引起颌骨膨大[16]。Perdigão等[18]报道了多例SBC颌骨膨大和骨皮质吸收。本文中72.7%的病例颊、舌侧骨皮质出现膨隆或变薄，其中1例甚至出现舌侧骨皮质穿孔（图2C）。这可能是因为囊内压力的升高通过骨膜骨内沉积导致破骨细胞性骨吸收并伴有膨隆[16]。

SBC邻近的牙齿通常为活髓牙，少于15%为死髓牙[19]。本研究中所有病例邻近的牙齿牙髓活力正常。学者[19]认为，根尖被包裹在SBC中的牙齿不需要牙髓治疗，因为其预后非常好，并且愈合正常不伴有任何并发症。当靠近根尖区或根侧区，这些病变可能误诊为炎症性牙源性病变。因此，在临床评估时牙髓活力测试很重要。

本文病例均为正畸治疗前常规X线检查时偶然发现，其中1例已完成正畸治疗，拔除阻生牙时对比其正畸前后的全景片发现下颌骨颏部有相同大小的病变，这表明很容易忽视颏部病变的存在，主要是因为全景片颏部存在伪影，因此笔者建议在高度怀疑单纯性颌骨囊肿发生的情况下行CBCT检查。CBCT为三维影像，不存在伪影及重叠影像，能清晰地显示颌骨的横断面影像。CBCT成像在颌骨病变的准确诊断方面具有很重要的作用[16，20]。本文病例均在正畸治疗前就存在SBC病变，因此SBC的发生可能与正畸治疗无关。然而Velez等[21]研究表明，SBC的发生与正畸治疗有关。SBC的发生与正畸治疗的关系还有待进一步研究，但正畸治疗前常规影像学检查可极大地促进SBC的发现。

SBC通常是单房的，多房少见，多房发生率为0～4%[22]。本研究中只有1例表现为多房。当SBC影像学表现为多房时，很难与牙源性角化囊性瘤、成釉细胞瘤相鉴别。

本文中3例病变呈锥形。多数大的病变（>2.5 cm）呈锥形，小的病变按大小的递减顺序依次呈不规则形、卵圆形。本研究中锥形病变均出现颊、舌侧骨皮质膨隆。今后将对SBC病变早期进行观察以期发现这些病变形态是否会随着时间变化而发生改变。

本文中所有病变邻近的牙齿均无移位和牙根吸收。尽管有报道表明其发生率分别为9%、22%[23]。

搔刮骨壁是治疗颌骨SBC最常用的方法，其目的是促进血凝块的形成和骨的修复。本文病例中，10例患者行手术探查并搔刮骨壁治疗，1例未行手术治疗，采取观察处理。有报道[24]表明SBC可自行消退，因此当患者未手术治疗时，建议定期随访行影像学检查。在没有明确诊断的情况下，采取观察的方式有以下缺点，一是病变完全消退需要很长的过程，二是在观察期间病变可能恶化。

本文采取手术治疗的10例病例中，有7例术中发现病变骨腔为空腔，2例为浆液，1例为血性浆液。Howe[17]和Jacobs[25]认为骨腔内容物取决于囊肿存在的时间。当病变早期发现时，病变通常包含血液或浆液血性液体。随着病变存在时间的增长，液体量减少，并最终变为空腔。因此可以通过骨腔内容物来判断SBC病变发展的阶段。

本文病例中，只有1例在手术过程中获得了标本用于组织病理学分析。典型的镜下表现：囊壁为含有大量胶原纤维、无上皮衬里的结缔组织膜，有时可见大量的成纤维细胞和巨细胞样破骨细胞，在成骨细胞周围可伴有一些新形成的骨小梁，也可出现大量充血的毛细血管和胆固醇结晶[1]。当不能获得标本时，根据临床及影像学特点和术中发现病变为空腔，也可以明确SBC的诊断。

SBC的复发率低于2%，但许多病例治疗后没有随访[15]。术后随访行临床和影像学评估是确认治疗成功的首选方法，本研究中所有病例每年随访1次，采取手术治疗的3例病变完全愈合，7例显示骨腔内有新骨形成，未采取手术治疗的1例随访3年后病变无明显变化。外科手术及术中仔细搔刮骨壁是SBC的一种很好的治疗方法。

Suei等[26]提出术后12～17个月之间需行第一次放射学评估，在此时间段能更清楚地确定病变是否愈合。复发性病变通常生长缓慢，早期诊断病变是否复发帮助不大，建议术后每年1次行临床放射学评估[27]。笔者推荐SBC患者术后需每年随访一次，随访应该持续到影像学显示完全愈合截止，至少随访3年。同时，建议随访时最好行CBCT检查。

综上所述，颌骨单纯性骨囊肿通常无症状，在行X线检查时偶然发现。下颌骨和青年人发病率较高、无明显外伤史及骨腔内容物的分析能够在阐述SBC发病机制方面有一定的帮助。外科手术及术中仔细刮除骨壁是SBC的一种很好的治疗方法，且病变所波及的牙不必行牙髓治疗。系统的临床和影像学随访是确保治疗成功所必需的。

[参考文献]

[1]Lucas C, Blum T.Do all cysts in the jaws originate from the dental system[J].J Am Dent Assoc, 1929, 16(4): 647-661.

[2]Cortell-Ballester I, Figueiredo R, Berini-Aytés L, et al.Traumatic bone cyst: a retrospective study of 21 cases[J].Med Oral Patol Oral Cir Bucal, 2009, 14(5):E239-E243.

[3]Rushton MA.Solitary bone cysts in the mandible[J].Br Dent J, 1946, 81(2):37-49.

[4]Horner K, Forman GH.Atypical simple bone cysts of the jaws.Ⅱ: a possible association with benign fibro-osseous (cemental) lesions of the jaws[J].Clin Radiol, 1988, 39(1): 59-63.

[5]Donkor P, Punnia-Moorthy A.Biochemical analysis of simple bone cyst fluid—report of a case[J].Int J Oral Maxillofac Surg, 1994, 23(5):296-297.

[6]Lokiec F, Wientroub S.Simple bone cyst: etiology, classification, pathology, and treatment modalities[J].J Pediatr Orthop B, 1998, 7(4):262-273.

[7]Kuhmichel A, Bouloux GF.Multifocal traumatic bone cysts: case report and current thoughts on etiology[J].J Oral Maxillofac Surg, 2010, 68(1):208-212.

[8]Harnet JC, Lombardi T, Klewansky P, et al.Solitary bone cyst of the jaws: a review of the etiopathogenic hypotheses [J].J Oral Maxillofac Surg, 2008, 66(11):2345-2348.

[9]Ogasawara T, Kitagawa Y, Ogawa T, et al.Simple bone cyst of the mandibular condyle with severe osteoarthritis: report of a case[J].J Oral Pathol Med, 1999, 28(8):377-380.

[10]Tong AC, Ng IO, Yan BS.Variations in clinical presentations of the simple bone cyst: report of cases[J].J Oral Maxillofac Surg, 2003, 61(12):1487-1491.

[11]Kim KA, Koh KJ.Recurrent simple bone cyst of the mandibular condyle: a case report[J].Imaging Sci Dent, 2013, 43(1):49-53.

[12]Saito Y, Hoshina Y, Nagamine T, et al.Simple bone cyst.A clinical and histopathologic study of fifteen cases[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol, 1992, 74(4):487-491.

[13]Kaugars GE, Cale AE.Traumatic bone cyst[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol, 1987, 63(3):318-324.

[14]Kahn MA.Clinicopathologic correlation quiz: unilocular periapical radiolucencies.Traumatic bone cyst[J].J Tenn Dent Assoc, 1997, 77(1):24, 35-36.

[15]An SY, Lee JS, Benavides E, et al.Multiple simple bonecysts of the jaws: review of the literature and report of three cases[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol, 2014, 117(6):e458-e469.

[16]Mathew R, Omami G, Gianoli D, et al.Unusual cone-beam computerized tomography presentation of traumatic (simple) bone cyst: case report and radiographic analysis[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol, 2012, 113(3):410-413.

[17]Howe GL.‘Haemorrhagic cysts’ of the mandible.Ⅰ[J].Br J Oral Surg, 1965, 3(1):55-76.

[18]Perdigão PF, Silva EC, Sakurai E, et al.Idiopathic bone cavity: a clinical, radiographic, and histological study[J].Br J Oral Maxillofac Surg, 2003, 41(6):407-409.

[19]Peñarrocha-Diago M, Sanchis-Bielsa JM, Bonet-Marco J, et al.Surgical treatment and follow-up of solitary bone cyst of the mandible: a report of seven cases[J].Br J Oral Maxillofac Surg, 2001, 39(3):221-223.

[20]廖锐, 孙苗根, 顾亚军, 等.CBCT在颌骨囊肿诊治中的临床应用[J].华西口腔医学杂志, 2012, 30(3):262-266.Liao R, Sun MG, Gu YJ , et al.Clinical application of cone beam CT in the treatment of jaw bone cyst[J].West Chin J Sto-matol, 2012, 30(3):262-266.

[21]Velez I, Siegel MA, Mintz SM, et al.The relationship between idiopathic bone cavity and orthodontic tooth movement: analysis of 44 cases[J].Dentomaxillofac Radiol, 2010, 39(3):162-166.

[22]Copete MA, Kawamata A, Langlais RP.Solitary bone cyst of the jaws: radiographic review of 44 cases[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod, 1998, 85(2):221-225.

[23]Baqain ZH, Jayakrishnan A, Farthing PM, et al.Recurrence of a solitary bone cyst of the mandible: case report[J].Br J Oral Maxillofac Surg, 2005, 43(4):333-335.

[24]Damante JH, Da S Guerra EN, Ferreira Jr O.Spontaneous resolution of simple bone cysts[J].Dentomaxillofac Radiol, 2002, 31(3):182-186.

[25]Jacobs MH.The traumatic bone cysts[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol, 1955, 8(9):940-949.

[26]Suei Y, Taguchi A, Tanimoto K.Simple bone cyst of the jaws: evaluation of treatment outcome by review of 132 cases[J].J Oral Maxillofac Surg, 2007, 65(5):918-923.

[27]Velasco I, Cifuentes J, Lobos N, et al.The unusual evolution of a simple bone cyst in the mandible: a case report[J].J Clin Exp Dent, 2012, 4(2):e132-e135.

（本文编辑李彩）

Simple bone cyst of the jaw: a retrospective study of 11 cases

Jiang Xindi1, Luo Gang1, Wang Xinhong1, Chen Linlin2, Ke Xing2, Tang Zhen2, Li Yu2.(1.Key Laboratory of Oral Medicine, School and Hospital of Stomatology, Guangzhou Medical University, Guangzhou 510140, China;2.Dept.of Oral and Maxillofacial Surgery, The Affiliated Stomatological Hospital of Nanchang University, Nanchang 330006, China)

[Key words]simple bone cyst;jaw;nonodontogenic cyst

[Abstract]ObjectiveThis study described the clinical, surgical, and radiographic findings of simple bone cysts.MethodsA retrospective study was conducted for patients diagnosed with simple bone cysts in the Department of Oral and Maxillofacial Surgery of the Affiliated Stomatological Hospital of Nanchang University from March 2005 to March 2015.Clinical, radiographic, surgical, and follow-up data were gathered.Results were statistically analyzed by central tendency and dispersion using SPSS 20.0 software.ResultsEleven cases of simple bone cysts were collected, including three male and eight female patients.Ten cases (90.9%) were asymptomatic and one case developed symptoms of swelling.All of the cases had no history of trauma in the affected area, and all were solitary;ten cases (90.9%) were unilocular, and one (9.1%) was multilocular.The shape of each lesion could be assigned to four categories: cone (3 cases), round (2 cases), oval (4 cases), and irregular (2 cases).The treatment in 10 cases consisted of surgery to explore the cavity and curettage of the bone walls.During surgery, the bone cavity in seven cases (70%) was vacant, whereas serous fluid was found in two cases (20%) and serous-bloody fluid in one case (10%).Of the ten cases, three cases exhibited complete bone healing and seven cases showed new bone formation.ConclusionSimple bone cysts of the jaws are usually asymptomatic and appear incidentally on routine radiographies.The prevalence is higher in the mandible and young people.The patient usually has no history of trauma, and the bone cavity of lesion is mostly vacant.Curettage of the bone walls of the lesion is suggested for simple bone cysts.Systemic clinical and radiologic follow-up are necessary to ensure successful treatment.

[中图分类号]R 739.82

[文献标志码]A [doi]10.7518/hxkq.2016.03.011

[收稿日期]2015-09-12； [修回日期]2016-01-10

[作者简介]姜新娣，住院医师，硕士，E-mail:704797384@qq.com

[通信作者]陈林林，教授，硕士，E-mail:oral_surgery@sina.com