与肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生1例

徐燕玲 盘日海 梁伟斌

[摘           要]  目的：分析1例与肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生患者的基础指标、手术效果及随访结果。方法：分析刘某生化检查结果、手术过程、病理诊断及随访结果。结果：刘某手术过程顺利，术中及术后未出现感染、创口愈合不良问题，为保证恢复效果，术后给予头孢曲松纳进行抗感染治疗，术后实行胃肠减压、体液补给、预防血栓，住院期间情绪稳定、术后1d下床活动，1周后拆线出院，专家评估：手术过程满意，术式选择合理，临床疗效满意。经主治医生及护士长评估后，同意出院回家康复。12个月随访发现，刘某饮食及排便恢复正常，腹痛消失，无头晕、乏力、恶心症状，指检压痛消失，无出现贫血症状。辅助检查：大便OB（-）、血红蛋白恢复正常，情绪较好，面容红润，无痛苦，眼睛明亮，创口已完全愈合，体温及血象均正常。B超结果显示，刘某右下腹异常肿块回声消失，无腹部转移、复发。结论：与肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生是一种罕见疾病，手术是治疗该病有效措施，术前要做好各项检查，确保手术顺利。

[关    键   词]  肠套叠;肠脱垂;结肠旺炽型;血管增生

[中图分类号]  R735                 [文献标志码]  A            [文章编号]  2096-0603（2019）16-0052-02

与肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生是一种特殊性极强的消化道疾病，属于良性肿瘤[1-4]，临床罕见。与肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生典型症症状出现在头颈、躯干、四肢及腋窝[5]，在发病过程中肠套叠和肠脱垂的发生会导致机械反应力反复作用于肠道壁[6]，无明显特异性。目前国内关于该病的报道较少，可选择的诊治方法较少，极容易出现误诊或漏诊。我院于2017年6月收治了1例与肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生患者，经诊治后获得良好的临床效果，现将研究结果报道如下。

一、资料与方法

患者男性，刘某，48岁，主诉右腹部下（脐线向右6 cm）痛1年+，伴有明显心慌、心悸，单日最多心慌次数8次，心悸次数5次，以呕吐、疼痛、恶心入院。患者面容白黄，舌苔厚重，眼微红，确认无吸毒史、无酗酒史、无吸烟史、无手术史，有腹痛史、便血史、便秘史、喜熬夜、辛辣、酸冷食物。体检：指尖右下腹部疼痛，无反射跳，未见肿块。生化检查：白细胞6.289×109/L，中粒细胞69.51%、淋巴细胞20.47%、血小板计数191×109/L。心率60 min，律不齐，早搏15次/min，收缩压120 mmHg，舒张压75 mmHg理想血压：收缩压90 mmHg，舒张压71 mmHg，总胆固醇5.25 mmol/L，大便OB（+）：CEA、CA19-9正常（病案未见详细数据，收录‘正常字样）。镜检：回盲部有1个隆起息肉样肿物病灶，直径4.12 cm，表面溃烂，有黏液覆盖，病灶呈松弛状，有黏膜雍积出现，活检过程中有4～5 ml出血。病理检查：（回盲肿瘤）瘤细胞存在异型性，两次专家会诊均考虑为恶性肿瘤细胞，一致建议手术切除。手术：肠镜触及回盲部位肿块显示未见破肠壁浆膜，质地较硬，边界不清，恶性肿瘤特征明显（图1～2）。专家建议选择右半结肠切除术，追踪结果显示手术效果理想，12个月内未复发或转移，生活质量较好，已恢复正常生活及工作。术后病理检查结果：肿瘤，组织3.5 cm×4.0 cm，切片镜检发现由分叶状增生的毛细血管构成（图3～4），从黏膜下延伸至肠壁全程，血管形态较好，有增生性血管分割肌纖维出现，血管壁较厚，内膜增生，未累及其他部位，病理诊断结果：与肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生。免疫组化：CD31、CD34内皮细胞阳性，Vimentin阳性，CK、S100、HMB45，阴性。

二、结果

刘某手术过程顺利，术中及术后未出现感染、创口愈合不良问题，为保证恢复效果，术后给予头孢曲松纳进行抗感染治疗，术后实行胃肠减压、体液补给、预防血栓，住院期间情绪稳定、术后1d下床活动，1周后拆线出院，专家评估：手术过程满意，术式选择合理，临床疗效满意。经主治医生及护士长评估后，同意出院回家康复。

12个月随访发现，刘某饮食及排便恢复正常，腹痛消失，无头晕、乏力、恶心症状，指检压痛消失，无出现贫血症状。辅助检查：大便OB（-）、血红蛋白恢复正常，情绪较好，面容红润，无痛苦，眼睛明亮，创口已完全愈合，体温及血象均正常。B超结果显示，刘某右下腹异常肿块回声消失，无腹部转移、复发。

三、讨论

与肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生是一种良性肿瘤，目前国内仅有2例报道，尚未详细研究结果[7]，对其发病机制、影响因素尚未完全清晰。国外报道7例，将其归属于脉管肿瘤新病种[8]。国内文献总结发现[9]，国外7例患者中分别有Bavikatty（2001年）及Popovska等（2005年）报道，其中男性2例，女性5例，年龄分别为48岁、47岁、46岁、49岁、51岁、50岁、49岁、48岁，3例患者为血管畸形、2例存在原发性肠套叠、1例发生在小肠、1例发生在结肠，其中3例患者伴脂肪瘤。本研究的患者刘某，年龄48岁，与上述病例患者在年龄上无差异，推测与肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生易发生在中青年群体，病灶在回盲部位，提示与肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生病为可能在结肠、小肠、盲肠等。本病缺少特异性，多由体检检出，常见症状有腹痛、腹泻、便血、便秘，部分患者以肠梗阻及贫血入院，检为肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生。

现有研究表明[10]，肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生在发生及发展过程中，肠套叠脱垂起到重要作用，胃肠镜活检也难以确诊，需病理诊断。通常病理学检查主要表现为分叶状增生组织，镜下清晰，血管壁厚，血流丰富，呈增长趋势。文中刘某肿瘤生长较快，累及面积较大，几乎覆盖肠壁全层（约91%），有大小不等的血管存在，溃疡明显。因肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生少见，我院在诊治过程中借鉴了国内外相关研究结果，参考Esmaeilidooki等[11]诊断标准，在经过生化检查、镜检后，三次专家会诊，明确手术方式，病理检查及组免疫检查结果与胃癌、肠癌、血管瘤比较，进行鉴别诊断，最大限度地在术前确认组织病理，减少手术风险，保证刘某安全，预防术后复发。6个月随访发现，刘某恢复较好，几乎不影响日常生活质量及工作，情深态度较好，面容红润、光泽，贫血及腹痛消失，二便正常，故认为右半结肠切除术是治疗肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生（右腹）有效措施能作为治疗经验进行普及。

综上所述，早发现、早治疗是改善肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生预后的有效途径，右半结肠切除术是治疗肠套叠和肠脱垂相关的结肠旺炽型血管增生（右腹）的有效措施。术前要结合生化检查、免疫组检查、肠镜及病理检查结果选择合适术式，术后主要预防感染，可达到满意的治疗效果。

参考文献：

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[4]亢梓霖，李恕军，金鹏，等.成人结肠脂肪瘤导致肠套叠行结肠镜辅助下腹腔镜切除术1例报道[J].胃肠病学和肝病学杂志，2018，20（2）：124-127.

[5]徐冬，荀江.巨大结肠脂肪瘤致肠套叠2例[J].中国现代普通外科进展，2018，21（4）：123-126.

[6]马岩，鲁莹，黄艳智，等.腺病毒感染与肠套叠的相关性[J].国际儿科学杂志，2017，14（7）：125-127.

[7]梅毅，李继红，张静，等.小儿肠套叠空气灌肠整复与水肿肠壁厚度临床关系的研究[J].陕西医学杂志，2016，25（12）：456-459.

[8]邓懋恩，杨银广，陈丽珍，等.超声监视下水压灌肠在小儿肠套叠复位治疗中的价值[J].皖南医学院学报，2016，10（1）：423-426.

[9]陈育洪，张玉新，周祥武，等.与肠套叠和黏膜脱垂相关的结肠旺炽型血管增生2例[J].局解手术学杂志，2017，25（7）：124-127.

[10]Mehendale S ， Kumar C P G，Venkatasubramanian S，et al.Intussusception in Children Aged Less than Five years[J].The Indian Journal of Pediatrics，2016，83（10）：1087-1092.

[11]Esmaeilidooki M R，Moslemi L，Hadipoor A，et al.Pediatric Intussusception in Northern Iran：Comparison of Recurrent With Non-Recurrent Cases[J].Iranian Journal of Pediatrics，2016，26（2）：1236-1239.

編辑 王 敏