全膝关节置换治疗色素沉着绒毛结节性滑膜炎

许福生 祁伟 李桓毅 柯荣军 顾永福 刘方刚

色素沉着绒毛结节性滑膜炎 ( pigmented villonodularsynovitis，PVNS ) 是一种罕见的滑膜良性增生性病变，膝关节是最常受累的大关节，骨结构可受到影响。病变早期，滑膜切除术是治疗的首选方式，而当发生骨性关节炎甚至骨破坏后，单纯的滑膜切除术已无法缓解疼痛，可选择关节置换术。本研究回顾性分析 2000 年 1 月至 2011 年 12 月，我院行全膝关节置换 ( total knee arthroplasty，TKA ) 治疗 8 例晚期 PVNS 的临床效果。

资料与方法

一、临床资料

本组 8 例，女 3 例，男 5 例。年龄 34～80 岁，平均 54.3 岁，右膝 5 例，左膝 3 例。5 例患者既往有手术史，其中 3 例在本院行关节镜下滑膜切除术，病理均证实为 PVNS，2 例为局限型，1 例为弥漫型，弥漫型因复发再切开行滑膜切除术；2 例曾在外院切开行滑膜切除术，其中 1 例因复发后引起内侧骨性关节炎再行胫骨高位截骨术。无手术史的3 例及曾在外院手术的 2 例，经病理证实均为弥漫型 PVNS。

二、临床表现及 X 线所见

6 例弥漫型患者，首次就诊前均有膝关节疼痛，呈慢性进行性加重，伴膝关节反复肿胀，抽出的关节液为红色或褐色；在 TKA 术前，所有患者有不同程度的膝关节屈伸受限；2 例出现膝关节畸形，1 例出现膝关节僵硬。2 例局限型患者早期膝关节疼痛较轻，主要表现为膝关节的“绞锁”，晚期为退变性骨关节炎的表现，无明显的骨质破坏、畸形。

术前 X 线表现有个体差异，可表现为关节间隙变窄甚至消失，骨质退变、软骨下骨囊肿甚至骨缺损，可有游离体，部分患者可有力线异常。

三、治疗经过

所有患者均在硬膜外麻醉下进行手术。仰卧位，采用膝关节前正中纵行切口，经髌旁内侧切口显露膝关节。彻底切除滑膜，然后按照 TKA 的步骤进行操作。对骨缺损明显的患者，取髂骨植骨。膝关节假体均由强生公司提供。

术后患肢功能锻炼，预防性抗生素使用 3 天，预防深静脉血栓形成。所有患者术后均未行化疗或放疗。

四、术后随访

术后第 1、3、6、12 个月随访，以后每年1 次，随访 1.5～12.5 年，平均 9.2 年。采用美国膝关节协会评分系统 ( keen society score，KSS ) 评价临床功能，X 线评估假体有无松动。失败的病例包括假体松动、感染及 PVNS 复发等。查阅文献，目前对复发的特殊临床表现尚无明确的界定，本研究将复发定义为膝关节出现肿胀甚或疼痛且组织病理学诊断为 PVNS 者。

结 果

临床膝关节 KSS 平均评分，由术前的 39.8 ( 25～45 ) 分提高至末次随访的 82.3 ( 70～90 ) 分，功能评分由术前的 35 ( 15～55 ) 分提高至末次随访的 73.8( 60～90 ) 分。3 例弥漫型、2 例局限型，膝关节假体固定良好、功能满意 (图 1)。3 例失败的病例均为弥漫型，2 例复发，其中 1 例因膝关节肿痛而切开行滑膜切除术后缓解，另 1 例因术后 5 年无菌性松动翻修时诊断，翻修术中见胫骨平台前方、股骨外髁外侧局部有色素沉着，对周围骨质有一定程度的侵蚀，聚乙烯衬垫无明显磨损但可见局部划痕，取出假体部件后见平台、股骨部分骨质缺损，行一期翻修，翻修时未植骨，以骨水泥填充骨缺损，术后患者功能恢复良好。1 例 80 岁的患者发生了感染，既往先后切开行滑膜切除术、胫骨高位截骨术，术前膝关节畸形严重，术中见滑膜呈葡萄状广泛增生、呈暗红色，骨赘广泛形成，多枚游离体，股骨内侧髁、胫骨平台内侧骨质缺损，取髂骨行胫骨平台、股骨内侧髁植骨并用螺丝钉固定。术后半年患者因膝关节渗出再次入院，查体见膝关节前外侧窦道形成 ( 外径 1 cm×2 cm )，乳白色渗出。X 线检查示左膝关节假体有松动迹象。炎症指标明显偏高：ESR 126 mm / h，CRP 71.3 mg / L。窦道渗出物行细菌培养为表皮葡萄球菌感染，万古霉素、利福平敏感。诊断为“TKA 术后假体周围感染”，行“膝关节假体取出、骨水泥旷置、持续灌洗术”，术中见膝关节广泛色素沉着、瘢痕增生，取出假体后发现移植骨与宿主骨未融合，清除异常组织、瘢痕及骨水泥，见股骨及胫骨明显骨缺损。股骨假体高温消毒后经骨水泥固定行原位旷置，胫骨侧采用抗生素骨水泥旷置。组织学分析显示切除组织符合典型的 PVNS。术后庆大霉素稀释液持续灌洗 2 周、静脉滴注万古霉素 3 周、口服利福平3 周。旷置术后半年，复查血常规、ESR、CRP 未见明显异常，膝关节主动活动范围：10°～100°，无明显行走痛，拟行“膝关节翻修术”，患者拒绝再行手术治疗。

图1 患者，男，53 岁，右膝关节弥漫型PVNS a～b：术前 X 线片，显示右膝关节胫骨平台内侧及股骨内侧髁骨质缺损，内侧关节间隙及髌股关节间隙消失，骨质增生明显；c～d：术后 6 年 X 线片，假体固定良好，未见松动及移位，假体周围未见透亮线及骨溶解。KSS 评分 86 分Fig.1 A 53-year-old male patient with diffuse PVNS of the right knee a-b( preoperative X-ray ): Hyperosteogeny, bone defect, joint space disappearance; c-d ( X-ray 6 years postoperatively ): no loosening, no displacement, no radiolucent line or osteolysis was found in radiographs. KSS was 86 points

讨 论

PVNS 由 Chassaignac 等[1]首次提出，是一种罕见的滑膜组织良性病变，以关节、腱鞘、滑囊的滑膜组织增生为特点。据估计，美国的年发病率为每百万人口中有 1.8 例发病[2]。通常发生于 20～50 岁的青壮年，没有明显的性别倾向[3]。目前，其发病机制仍不明朗，只是提出了几种假说，包括炎性滑膜增生、病因不明的良性肿瘤、局部脂质代谢异常、反复创伤和出血等[4-5]。分两种类型，即弥漫型与局限型。最常见于膝关节，其次是髋、踝等关节；当然，也可发生于腱鞘、滑囊；单关节受累多见，多关节受累极为罕见；关节内与关节外病变可同时受累[6-9]。

临床症状取决于病变部位，即关节内或关节外。关节外最常见的临床症状为软组织肿块和疼痛，而关节内常见的临床症状是疼痛和肿胀[10-11]。弥漫型 PVNS 可能会对膝关节造成毁灭性的破坏，包括关节周围骨囊肿、骨缺损及关节间隙变窄、肢体力线异常，甚至致残[11-14]。

因此，在病程晚期，单纯的滑膜切除术已无法缓解疼痛。根据患者的年龄、医疗状况及功能需求，对 PVNS 严重关节后遗症的治疗可选择关节融合术或关节置换术。而多数患者希望在解除疼痛的同时，能获得较好的膝关节功能，因而首选膝关节置换术。目前，报道 TKA 治疗 PVNS 临床疗效的文献较少。

Hamlin 等[15]回顾性分析了在 Mayo 诊所行 TKA治疗 18 例 PVNS 的疗效。14 例为弥漫型，4 例为局限型。平均随访 9.9 年，14 例假体固定良好、功能满意。4 例失败的患者均为弥漫型，3 例因为假体无菌性松动，1 例因为病变复发。他们认为局限型PVNS 是一种巧合，与退行性骨关节病没有直接的联系，所有这些患者的膝关节功能良好且无复发迹象；而弥漫型 PVNS 对膝关节置换术的疗效有一定的影响，比如假体无菌性松动、PVNS 的复发等。

PVNS 的复发率较高，一旦 PVNS 复发将明显影响膝关节置换术的疗效。Hamlin 等[15]对 18 例 PVNS患者行膝关节置换术，有 2 例复发，其中 1 例发生假体松动，1 例因多次复发需要截肢。Oni 等[16]报道的 1 例膝关节置换术治疗 PVNS 引起的骨性关节炎，在术后18个月出现膝关节肿痛，关节镜检查可见膝关节血性渗出、滑膜异常增生，组织学检查证实 PVNS 复发。另一方面，膝关节置换术后发生膝关节迟发性、复发性肿胀的患者，对磨损碎屑有特异质反应[17]。然而，本组膝关节置换术后出现膝关节肿痛的 1 例，术前未见假体松动的征象，术中尚未发现聚乙烯明显磨损的证据，切开行滑膜切除术后肿痛缓解。因此，更可能是 PVNS 复发的结果，而不是对磨损碎屑反应的结果。PVNS 行 TKA 术后复发的病例，根据患者的功能状态和肢体状态有几种治疗[18]：如果组件是稳定的，行全部滑膜切除术如不影响肢体的神经血管，再行滑膜切除术是可行的；如果假体已经松动，可行膝关节翻修的同时彻底切除滑膜；如果疾病已经侵入周围的软组织，保持肢体的功能为首选，包括关节融合术、截肢。

关于 PVNS 与膝关节置换术后假体松动的关系目前尚不明确。Chung 等[19]所在的关节中心对 1 例74 岁女性患者行双侧膝关节置换术，随访 5 年时因右膝肿痛进行翻修，X 线片显示胫骨假体下方可见骨损伤。在首次膝关节置换术中他们并没有发现滑膜异常征象，但在翻修术中发现胫骨假体的前内侧有广泛的色素沉着、滑膜增生，而关节面的聚乙烯尚未损坏。组织学分析显示切除的滑膜组织符合典型的 PVNS。本组有 1 例因术后 5 年无菌性松动翻修时诊断复发，翻修术中见胫骨平台前方、股骨外髁外侧局部有色素沉着，对周围骨质有一定程度的侵蚀，聚乙烯衬垫无明显磨损但可见局部划痕，取出假体部件后见平台、股骨部分骨质缺损，行一期翻修，翻修时未植骨，以骨水泥填充骨缺损，色素组织的病理检查符合 PVNS。术后患者功能恢复良好。因为引起假体松动的原因很多，且本组病例数及相关文献较少，因此不能肯定 PVNS 能引起假体松动，但也不能排除 PVNS 与假体松动之间存在关联。

目前尚未见 PVNS 患者行膝关节置换术后发生膝关节感染的文献报道。本组有 1 例弥漫型 PVNS患者行膝关节置换术后发生了膝关节感染，可能与多次手术史、手术复杂、手术时间长等因素有直接关联。而起始原因是 PVNS 对膝关节的骨侵蚀程度高、畸形重、骨缺损明显。因此，不能排除 PVNS与 TKA 术后假体周围感染之间有关联。

总之，TKA 是治疗晚期 PVNS 的可行性选择。TKA 不仅可以改善疼痛及功能障碍，而且 交叉韧带的切除提供了广泛的显露，从而能彻底清除滑膜。尤其是局限型，可获得满意的临床效果。应该强调的是，TKA 治疗弥漫型 PVNS 并不是没有问题。尽管彻底清创清除滑膜，仍有复发的可能。PVNS 的存在及复发还可能增加 TKA 术后发生假体松动、感染的几率。本组病例较少，尚需更多病例进一步的研究明确 PVNS 与 TKA 术后发生假体松动、感染之间的关系。

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