基于社区开展家长自评式孤独症早期筛查研究

骆名进，宋海东，刘 健

孤独症（autism），是一种由多种因素导致的、有生物学基础的神经发育性障碍，成年后依然有70%的患者社会适应不良，给家庭和社会造成巨大的经济和精神负担。美国疾病控制与预防中心发布的最新数据表明，美国儿童孤独症患病率已经发展到1/59［1］。虽然孤独症的疾病负担巨大，患病率也日益增加［2］，但仍普遍存在儿童孤独症诊断延迟的状况，3岁以前确诊并接受干预的孤独症患儿仍占少数。研究表明，儿童孤独症如果能越早被发现和干预，其预后效果就越好［3］。因此，许多发达国家致力于孤独症早期筛查和辅助诊断工具的研制和开发，以便尽早发现孤独症患儿，为早期干预争取更多的时间。国外有文献报道孤独症患儿早期抚养者最先感觉并且怀疑孩子生长发育存在异常，家长及儿童抚养者对以上异常的关注可以作为有效的早期筛查方法［4-5］。国内现有社区卫生服务机构尚未能提供孤独症早期筛查服务，仅有深圳等少数几个城市在探索医疗机构提供孤独症早期筛查模式［6］。本研究在社区开展家长自评式孤独症早期筛查，并对此种模式进行可行性分析。

1 对象与方法

1.1 研究对象 2016年7—10月选择杭州市西湖区3个街道（乡镇）和余杭区4个街道（乡镇），以辖区内的5 306名12～36个月儿童作为筛查对象，共回收有效问卷5 105份，问卷有效回收率为96.21%。

1.2 研究方法

1.2.1 筛查程序 家长在儿童体检时，通过儿保医生获得早期筛查评估二维码，家长扫码进入评估界面，登记基本信息后进入自评量表填写，数据上传至后台。对于不愿意扫码的家长提供纸质量表，家长填写后由专人录入系统。心理测评工作人员对后台数据进行质量控制，对于填写时间＜30 s的量表进行重新审核，明确未认真填写的安排重新评估或剔除。评估结果通过短信方式发送到家长手中，对于筛查结果阳性的儿童3个月内安排社区现场复查，复查阳性儿童进一步观察评估、确诊、干预。所有家长自评数据由经过培训专职工作人员进行数据整理，项目组人员负责对数据进行质量控制，减少缺项漏项。

1.2.2 基本信息采集 采集儿童性别、月龄、出生体质量、是否足月分娩、母亲年龄、父亲年龄、母亲学历、父亲学历、家庭可支配月收入、家长对孤独症了解程度等。

1.2.3 孤独症相关信息知晓情况 采用自编量表进行养育者孤独症相关信息知晓情况调查，量表内容参考了国内外研究中应用到的相关调查问卷［7-8］，并结合中国的实际情况以及调查对象的知识需要，共13题，答对1题得1分，满分13分。

1.2.4 量表 12～18个月儿童使用婴幼儿沟通及象征性行为发展量表（CSBS DP），总分＜80分为筛查阳性；＞18～36个月儿童使用改良婴幼儿孤独症量表（Modified Checklist for Autism in Toddlers，M-CHAT），每题计1分，总分超过3分，或者负向得分超过2分为筛查阳性。

本文价值：

本文探索了在社区开展以家长自评为主导的早期筛查方式，筛查对象年龄最低为12个月，提供了现有条件下开展孤独症早期筛查的一种解决方案。家长自评式早期筛查结果提示，阳性儿童的随访、复查难度较大，家长多自行前往医疗机构。今后还要继续评估早期筛查量表的信效度，研发国内本土筛查工具，开发简易有效的自助早期干预技术。

1.3 预调查 2016年4—5月，选择西湖区某街道30名12～36个月儿童作为筛查对象，主要评估量表的可理解程度、完成时间，对筛查流程进行优化。预调查结果显示，家长对量表的理解程度＞95%，完成时间3～5 min。根据预调查结果调整量表的部分语句，并针对家长需求提供了网络自评和纸质自评两种方式进行调查。

1.4 统计学方法 采用SPSS 19.0统计学软件进行数据分析。正态分布的计量资料以（±s）表示，两样本比较采用独立样本t检验，多样本比较采用单因素方差分析，组间两两比较采用SNK-q检验；非正态分布的计量资料以M（P25，P75）表示，组间比较采用秩和检验；相关性分析采用Pearson相关分析。以P＜0.05为差异有统计学意义。

2 结果

2.1 早期筛查对象基本情况 1 511名12～18个月儿童家长参加孤独症早期筛查，共回收有效问卷1 353份，问卷有效回收率为89.54%。其中，男童710名（52.48%），女童643名（47.52%）；月龄12～18个月，平均月龄（14.6±2.8）月；平均出生体质量（3.4±0.8）kg；足月分娩1 281名（94.68%），未足月分娩72名（5.32%）；母亲年龄18～46岁，平均年龄（33.0±1.3）岁；父亲年龄20～51岁，平均年龄（37.5±1.4）岁；母亲学历：大专及以下936名（69.18%），本科364名（26.90%），硕士48名（3.55%），博士5名（0.37%）；父亲学历：大专及以下890名（65.78%），本科397名（29.34%），硕士55名（4.07%），博士11名（0.81%）；家庭可支配月收入：≤5 000元294名（21.73%），5 001～10 000元679名（50.18%），10 001～15 000元246名（18.18%），≥15 001元134名（9.91%）；家长对孤独症比较了解112名（8.28%），不知道91名（6.73%），听说过1 150名（84.99%）；12～18个月儿童家长孤独症知识得分为（5.9±2.7）分。

3 795名＞18～36个月儿童家长参加孤独症早期筛查，共回收有效问卷3 752份，问卷有效回收率为98.87%。其中男童2 109名（56.21%），女童1 643名（43.79%）；月龄＞18～36个月，平均月龄（31.6±7.1）月；平均出生体质量（3.3±0.4）kg；足月分娩3 583名（95.50%），未足月分娩169名（4.50%）；母亲年龄18～50岁，平均年龄（30.2±4.0）岁；父亲年龄20～57岁，平均年龄（32.1±4.7）岁；母亲学历：大专及以下2 618名（69.78%），本科987名（26.31%），硕士128名（3.41%），博士19名（0.50%）；父亲学历：大专及以下2 503名（66.71%），本科1 019名（27.16%），硕士189名（5.04%），博士41名（1.09%）；家庭可支配月收入：≤5 000元856名（22.81%），5 001～10 000元1 862名（49.63%），10 001～15 000元607名（16.18%），≥15 001元427名（11.38%）；家长对孤独症比较了解315名（8.40%），不知道241名（6.42%），听说过3 196名（85.18%）；18～36个月儿童家长孤独症知识得分为（6.4±2.4）分。

2.2 12～18个月儿童孤独症相关发育障碍早期筛查结果12～18个月儿童平均CSBS DP评分（95.2±13.4）分，筛查阳性率为12.49%（169/1 353）。男童CSBS DP评分低于女童，足月分娩的儿童高于未足月分娩的儿童，家长对孤独症比较了解与听说过的儿童高于家长不知道的儿童，差异均有统计学意义（P＜0.05）。不同母亲学历、父亲学历、家庭可支配月收入者CSBS DP评分比较，差异均无统计学意义（P＞0.05，见表1）。CSBS DP评分与出生体质量（r=0.039，P=0.174）、 母 亲 年 龄（r＜0.001，P=0.995）、 父 亲 年 龄（r=-0.028，P=0.264）、家长孤独症知识得分（r=0.018，P=0.516）不具有直线相关关系，与儿童月龄呈负相关（r=-0.360，P＜0.001）。

2.3 ＞18～36个月儿童孤独症相关发育障碍早期筛查结果＞18～36个月儿童M-CHAT评分〔2.0（1.0，3.0）〕分，筛查阳性率为5.76%（216/3 752）。不同儿童父亲学历、家庭可支配月收入者M-CHAT评分比较，差异均有统计学意义（P＜0.05）。不同儿童性别、是否足月分娩、母亲学历、家长对孤独症了解程度者M-CHAT评分比较，差异均无统计学意义（P＞0.05，见表 2）。＞18～36个月儿童 M-CHAT评分与儿童月龄（r=0.001，P=0.965）、母亲年龄（r=0.019，P=0.252）、父亲年龄（r=0.028，P=0.094）不具有直线相关关系，与出生体质量呈正相关（r=0.042，P=0.012），与家长孤独症知识得分呈负相关（r=-0.081，P=0.003）。

表1 12～18个月儿童CSBS DP评分影响因素分析（±s，分）Table 1 Influencing factors of CSBS-DP scores in infants aged 12-18 months evaluated by the parent

表1 12～18个月儿童CSBS DP评分影响因素分析（±s，分）Table 1 Influencing factors of CSBS-DP scores in infants aged 12-18 months evaluated by the parent

注：CSBS DP=婴幼儿沟通及象征性行为发展量表；家长对孤独症了解程度与比较了解相比，aP＜0.05；与不知道相比，bP＜0.05；c为t值

相关因素 例数 CSBS DP评分 t（F）值 P值儿童性别 36.80c ＜0.001男710 93.1±12.9女643 97.5±13.7是否足月分娩 3.920c 0.048是1 281 95.4±13.4否72 92.1±13.7母亲学历 0.270 0.847大专及以下 936 96.0±14.1本科 364 95.5±11.3硕士 48 96.0±14.7博士 5 91.0±4.7父亲学历 2.064 0.103大专及以下 890 95.5±14.3本科 397 94.9±11.2硕士 55 91.6±12.1博士 11 99.8±11.2家庭可支配月收入（元） 2.021 0.105≤ 5 000 294 93.0±14.7 5 001～10 000 679 96.0±13.8 10 001～15 000 246 95.1±11.6≥15 001 134 96.1±11.2家长对孤独症了解程度 9.713 0.001比较了解 112 97.2±11.7不知道 91 90.4±12.4a听说过 1 150 95.4±13.6b

3 讨论

3.1 早期筛查模式选择 早期筛查模式按照筛查地点来分，可以分为医院定点筛查和社区医疗服务机构筛查。前者专业性强，但覆盖面较小，筛查成本也较高；后者覆盖面广，成本低，但专业度低，还面临家长对孤独症筛查的误解。按照筛查主导方来分，可以分为医生主导和家长主导。医生主导是传统模式，需要人员较为集中，且需要政府提供相应的经费支持；家长主导是一种低成本模式，需要健康教育动员即可，费用由家长自己承担。考虑国内现况，孤独症早期筛查服务还未纳入基本公共卫生服务范畴，缺乏相应政策支持，在社区开展以家长自评为主导的早期筛查方式也许值得尝试，如徐云等［9］采用FYI量表开展家长自评式早期筛查，VANVUCHELEN等［10］尝试使用父母自评量表筛查孤独症患儿的运动障碍问题。

3.2 早期筛查工具的选择 根据筛查水平和筛查广度，筛查工具可归纳为不同类型：（1）筛查水平LevelⅠ主要供社区保健人员或家长使用或填写，较简明，主要针对普通群体进行筛查以发现高危儿童，也可以用于无发育障碍的大样本群体研究；Level Ⅱ主要供接受过训练的专业人员使用，耗时更多。（2）筛查广度：广泛性发育筛查主要用于辨别发育障碍及评估一系列风险因素，而疾病特异性筛查主要目标是针对特异性疾病或是一系列障碍，效能高，耗时及花费少。考虑简明性和效度，选择筛查水平Level Ⅰ、筛查广度较大的CSBS DP［11-12］和 M-CHAT［13］。

表2 ＞18～36个月儿童早期筛查结果影响因素分析〔M（P25，P75），分〕Table 2 Influencing factors of M-CHAT scores in infants aged ＞18-36 months evaluated by the parent

3.3 早期筛查结果分析 12～18个月儿童孤独症相关发育障碍筛查有169名儿童评估结果为阳性，占比12.49%。＞18～36个月儿童筛查有216名儿童筛查结果呈阳性，占比5.76%。筛查阳性率与国外研究结果一致［5，14］。对比不同性别儿童的孤独症早期筛查得分，发现男童得分低于女童。这与发展心理学理论假设一致，同龄女童的社交能力要高于男童，也可说明孤独症发病率男性高于女性的现象［15］。＞18～36个月儿童孤独症筛查阳性率小于12～18个月儿童。这可能与儿童心理发育的可塑性强有关，随着年龄的增加，儿童语言、社交和象征性思维均有了明显提高；也有可能与CSBS DP的特异性有关，有研究表明，婴幼儿CSBS DP虽不能很好区分各类型存在沟通发育迟缓的疾病，但可作为广泛性筛查孤独症谱系障碍（ASD）的一级筛查工具，且随着婴幼儿月龄的增长，筛查ASD的效果增加［16］。经数据分析发现，CSBS DP评分结果与家长对孤独症了解程度有关，M-CHAT评分结果与家长孤独症知识知晓率呈负相关，由此可能导致不了解孤独症知识的家长在自评过程中出现假阳性结果。从另一方面看，自评方式的早期筛查想要保证其准确性，需要家长了解并掌握孤独症相关知识。

3.4 研究方向 开展社区孤独症早期筛查的目的是为了尽早对疑似孤独症患儿的发育情况及行为进行观察，尽早诊断，为临床治疗赢得时间和机会，但由于孤独症诊断的年龄目前普遍延后，在不能确诊的情况下，尽早为疑似孤独症患儿提供早期干预十分必要。今后还要继续评估早期筛查量表的信效度，研发国内本土筛查工具，开发简易有效的自助早期干预技术。

作者贡献：骆名进进行文章的构思与设计，进行数据收集、整理，统计学处理，结果的分析与解释，撰写并修订论文；宋海东、刘健进行研究的实施与可行性分析，负责文章的质量控制及审校，对文章整体负责，监督管理。

本文无利益冲突。