右下颌骨后部静止性骨腔并发翼下颌韧带乳头状瘤1 例*

刘 海 王 超 王月红 滕 燕 陈可佳

自1942 年Stafne 首次报告34 例静止性骨腔后，国外已有几十篇报道，但国内近20 年只有6 篇文章，仅11 例报道[1-3]。静止性骨腔是在下颌骨体内偶见唾液腺的一种特殊解剖结构，通常穿过舌侧密质骨，以蒂与正常下颌下腺或舌下腺相连，故又称为Stafne 骨腔[4]。因其病因未明，文献中对其命名尚未统一，种类繁多[5]。Stafne 骨腔临床多无明显症状，在临床上应注意与颌骨囊肿、牙源性角化囊肿、成釉细胞瘤等相鉴别，尽量避免侵入性手术给患者带来的不便[6]。笔者在临床上遇到一例静止性骨腔合并翼下颌韧带乳头状瘤患者，病例典型，极易漏诊误诊，现报道如下：

1.病例报告

初诊：患者，男性，72 岁，外院就诊，发现右侧下颌骨“空腔”数月，后于2019 年4 月6 日在中南大学湘雅口腔医院颌面外科再次就诊。患者自诉因“下颌后牙黏膜反复肿痛”于外院行CBCT检查，示：右下颌后牙区近下颌骨下缘处可见一低密度空腔。今转入我院求诊，入院查体：患者颜面部左右对称，扪压下颌骨内外表面无异常膨隆、凹陷、无压痛,无乒乓样感，下唇无麻木、疼痛，张口度三指，开口型垂直向下；面颈部淋巴结未扪及肿大。口内检查：右下颌后牙区黏膜未见异常，触之无不适；右下颌靠近翼下颌韧带处可见一乳头状突起，1.0*0.8cm，质软，周围黏膜无异常，舌体运动正常，未见腮腺及舌下腺导管口分泌异常；口内黏膜尚可，未见明显溃疡、红肿；15、12、11、21、22、25、26、45 可见残根存留，多牙松动；13、14、23、24、27、34-37、46、47 缺失，可摘义齿明显不贴合。

曲面断层示：右下颌角前方、下颌第二、三磨牙区根方可见长椭圆形、单房低密度透射影与下牙槽神经管重叠，边界清晰光滑，可见骨白线。下颌骨下缘可见薄层皮质骨高密度影像。CBCT 横断位显示：下颌骨舌侧皮质骨缺陷；矢状位显示：右下颌骨内类圆形骨密度减低区；冠状位与矢状位显示：缺损与下牙槽神经管重叠；静止性骨腔距下颌骨下缘的距离为：1.02mm，距颊侧骨板的距离为：2.41mm。三维重建图像清晰显示下颌角舌侧骨质缺损，边界清晰光滑(图1)。

图1 右下颌角区影像表现

诊断：右下颌角区静止性骨腔；右下颌靠近翼下颌韧带乳头状瘤；上下颌牙列缺损；15、12、11、21、22、25、26、45 残根。

治疗计划：建议拔除15、12、11、21、22、25、26、45 残根；下颌骨空腔2 日后行下颌下腺造影检查；乳头状突起切除术并进行病理活检术；择期重行可摘义齿修复。

处置：完善术前检查，告知患者病情、费用及治疗计划。签署患者知情同意书后局麻下拔除21、22、25、26 残根，棉球压迫止血，告知患者遵医嘱执行。

复诊：拔牙后2 日

先行右下颌骨空腔造影检查(图2)，确诊为右下颌角区静止性骨腔。行右侧翼下颌韧带处肿物切除术+病理活检，2019 年4 月10 日病理报告为(右下颌翼下颌韧带)乳头状瘤(图3)。15、12、11、45拔除。

对于静止性骨腔未进行任何治疗，建议3～6个月随诊观察一次。病人在最初诊断后随访一年，没有表现出明显侵袭行为或恶性肿瘤迹象。

2.讨论

文献报道静止性骨腔在人群中很少见，该病发生率约为0.1%～0.48%，其临床及影像学发病率平均约为0.5%[7]。该病的病因至今尚未完全清楚，学术界持有多种观点，包括先天性、发育性、创伤性、血管性、腺源性。现在大多数学者比较倾向于发育性和腺源性学[8]，认为部分唾液腺异位进入下颌骨体内或腺体增生对下颌骨压力过大导致。

图2 右下颌骨空腔造影表现

图3 乳头状瘤的染色病理切片

静止性骨腔好发于中年以上男性，男女比例6∶1。好发年龄为50～70 岁[9]，20 岁以下罕见报道，10 岁以下的患者中，没有静态骨腔的迹象[10]。其发病部位可以分为典型病变和非典型病变两种，典型病变部位通常位于下颌神经管与下颌下缘之间、下颌角的前方、第三磨牙下方，且病变与牙齿无关的卵圆型透射影[11,12]；非典型病变部位可发生在下颌骨的不同部位，如：下颌骨前牙区[3]、下颌神经管上方[12]、下颌骨升支[13]、左下颌支髁突下区和颈部、在髁突颈部的下方和下颌乙状切迹下方[14]。发生于中耳者多伴有听骨异常，导致传导性耳聋。本病例发病部位位于下颌骨后部，在右侧下颌角区，本病例为单侧发生，偶有双侧同时发生者[15]。

静止性骨腔的部位与其内容物有关，下颌体后部骨腔与下颌下腺有关，下颌体前部骨腔与舌下腺有关，下颌支部位骨腔与腮腺有关。关于静止性骨腔内容物的说法主要有4 种：①唾液腺组织；②结缔组织、淋巴组织、脂肪组织、神经及血管；③骨空腔；④肉芽组织。本病例从下颌下腺造影可见缺损处可见高密度影，说明腺体组织进入骨腔内。静止性骨腔的直径从10mm 到30mm 不等[16,17]。本病例下颌下腺造影结果表明，骨腔内含有唾液腺组织；其大小与以往研究结果一致。

关于诊断及鉴别诊断：静止性骨腔大多数无任何临床症状，通过静止性骨腔的影像学诊断标准不难做出诊断。但是所有的影像学诊断均应在详细病史、专科检查的基础上进行，并与颌骨囊肿[18](典型颌骨囊肿X 线影像为规则阴影，呈圆形或椭圆形，边缘为白线)、牙源性角化囊肿(多向颌骨颊侧膨出、X 线通常囊肿边缘有白色骨质反应线)、成釉细胞瘤[19](颌骨膨隆，X 线呈现蜂房状囊肿样阴影，囊壁边缘不整齐)、骨转移性癌(通常有疼痛症状，X 线示颌骨呈现破坏性、骨密度降低、骨小梁模糊，边缘不齐整)等相鉴别。牙源性病变位于下颌管上方，而静止性骨腔常位于下颌管下方与下颌骨下缘之间。研究表明：静止性骨腔的骨壁比牙源性上皮产生的骨腔的骨壁更密集和更厚。

对静止性骨腔正确的治疗需以正确的诊断为前提，国内外大多数学者认为该病不需要进行任何治疗，可定期观察，并且在观察期内骨质缺损大小范围未发生明显变化[1-3,12]。个别患者可能存在逐渐发展的趋势，为排除其他病理病变，需要活检确诊[20-22]。本病例未进行手术治疗及药物治疗，建议3～6 个月随诊一次，一年随访期间未出现任何症状。