父母接受孤独症儿童诊断经历质性研究的系统评价

程爽，熊振芳，蔡艺，陈涵彬，惠靖瑞

（湖北中医药大学 护理学院，湖北 武汉430065）

孤独症谱系障碍 （autism spectrum disorder，ASD）是一种神经发育障碍性疾病，该病起病于婴儿时期，其主要临床表现为社会交往障碍、兴趣狭窄、重复刻板行为等[1]。据2020年美国疾病控制中心（Centers for Disease Control and Prevention,CDC）数据显示，每54名儿童中就有1名患孤独症，发病率接近2%[2]。养育ASD儿童被认为是非常具有挑战性的[3]，对于许多父母来说，接受儿童ASD的诊断是非常痛苦的经历，甚至导致父母抑郁[4]。父母的身心健康及态度直接决定了ASD儿童的预后康复及生活质量。目前国外有学者以质性整合的方式探讨了父母照顾孤独症儿童的经历以及情感体验[5-6]，以及在诊断过程中为孤独症儿童提供支持的经验[7]。Legg等[8]以质性整合的方式探讨了父母接受孤独症儿童诊断经历的体验，为医疗工作者理解孤独症儿童父母需求提供证据，但该研究仅纳入了英国发表的文献，其结果可能因为不同文化背景、地域等存在差异。而在我国现发表文献中，尚缺少相关报道。因此本研究拟采用Meta整合的方式，整合国内外父母接受儿童ASD诊断经历的质性研究，全面诠释父母的体验与感受，为今后做好ASD儿童父母干预提供一定的依据，进一步提高ASD儿童及父母的身心健康和生活质量。

1 资料与方法

1.1 检索策略 采用主题词+自由词的方式，通过计算机检索PubMed、CINAHL、PsycINFO、the Cochrane Library、Web of Science、EMBASE、中国知网、维普期刊数据库、中国生物医学文献数据库以及万方数据知识服务平台数据库，搜集关于父母接受ASD儿童诊断经历的质性研究，检索时限为建库至2020年8月，语种不限。中文检索词为：“孤独症/自闭症/孤独性障碍/孤独症谱系障碍/诊断/体验/感受/质性研究/定性研究”；英文检索词为：“autism/autistic disorder/autism spectrum disorder/ASD/diagnos*/qualitative research/qualitative study/parent*/mother/father/caregiver*”。检索策略通过多次预检索后确定，并辅以手动检索，通过已有文献追溯参考文献或相关引文作为补充。

1.2 文献纳入与排除标准

1.2.1 纳入标准 （1）研究对象P（population）：被明确诊断为ASD儿童的父母，年龄不限；ASD儿童年龄≤18岁。（2）感兴趣的现象I（interest of phenomena）：ASD儿童诊断前、诊断期间以及诊断后，父母的体验、感受、经历等；（3）情景Co（context）：ASD儿童父母在无干扰情况下自述关于儿童在诊断前后的真实体验和感受。（4）研究类型S（study design）：质性研究。包括现象学研究、扎根理论研究、描述性质性研究等研究方法。

1.2.2 排除标准 （1）ASD儿童合并其他疾病；（2）研究对象同时包含ASD儿童、老师和医生等；（3）文章研究结果未提供访谈资料；（4）无法获取全文或重复发表的文献；（5）非中英文文献。

1.3 资料提取 由2名研究人员独立筛选文献，并进行资料提取和交叉核对，对于有争议的文献进行协商或咨询第3方直至达成共识。纳入文献提取内容包括：第一作者、发表时间、国家、研究方法、研究对象、访谈情景、感兴趣的现象、主要结果。

1.4 方法学质量评价 采用澳大利亚JBI循证卫生保健中心质性研究质量评价标准[9]。由2名研究者独立地对纳入文献进行质量评价，意见不一致时，共同讨论，必要时由第3名研究者进行评定。该指标共有10个条目，4级评分标准，分别为“是”、“否”、“不清楚”、“不适用”。其中A级全部满足标准，发生偏倚可能性较小，B级部分满足标准，C级完全不满足，偏倚性较大。本研究纳入质量为A级或B级的文献。

1.5 资料分析 采用澳大利亚JBI循证卫生保健中心的质性Meta整合方法对纳入文献进行归纳整理[9]。Meta整合是在充分考虑各类质性研究的哲学思想及方法学的特异性和复杂性的前提下，充分理解其研究结果，对结果进行重新解释、归纳组合成新的综合性的解释和结论，以提供更全面、更可靠的依据[9]。研究者通过阅读相关文献，比较各项研究结果间的内在联系，分析、理解其内涵，将相似结果归纳为一个新的类别，最终将不同类别归纳为整合结果，形成对现象新的解释。

2 结果

2.1 文献检索结果 共初步检索到文献532篇，剔除重复文献，根据纳排标准逐层筛选后，最终纳入文献共11篇[10-20]。其中5篇采用现象学研究方法，2篇扎根理论研究，2篇描述性质性研究方法，2篇叙事研究方法。文献筛选流程及结果见图1。

图1 文献筛选流程及结果

2.2 纳入文献的基本特征及方法质量学评价 纳入文献的基本特征见表1。纳入文献的方法质量学评价结果见表2。

表1 纳入文献的基本特征

表2 纳入文献的方法学质量评价

2.3 父母接受孤独症儿童诊断经历的整合结果

通过对纳入文献的反复研读，共提取出41个描述性主题，对结果进行归纳后形成12个新类别，最终提炼出3个关键主题，分别为：情感体验、信息需求和获得支持，具体见图2。

图2 父母接受孤独症儿童诊断经历的整合结果

2.3.1 整合结果1：情感体验

2.3.1.1 诊断前的困惑、担忧、焦虑、内疚、逃避 没有意识到孩子的不同，或将其归因于个性。“我当时工作很忙，我觉得没什么大不了的……他就会没事的。我没有认真对待他的问题……”[13]。“我想我们有一个很有天赋的孩子”[17]。“你知道，我看着他时，可能有点担心，但没那么多。我的意思是他做的事情和其他孩子不一样”[19]。困惑，无法理解孩子的行为。“在他18个月大的时候，我注意到了有些不同，但因为没办法与小孩沟通，很难去描述理解那种“不同”。他注意不到任何人，对叫喊也没有反应，他一直在房间里走圈”[12]。“直到18个月我才注意到他没办法融入其他孩子，也不说话”[17]。“他只会坚持看书，但我没有观察到其他问题。老师注意到他在发音上有些问题，但其他方面还可以，好像他有学习障碍”[13]。内疚、自责，怀疑是不是做父母的问题。“一直以来都有深深的内疚，当你意识到你的孩子有什么问题时，第一件事情就是想我做了什么，我吃了什么。有时候尽量不提这件事，因为会让你感到内疚”[12]。“是的，ASD诊断会告诉我们，这是先天性的，我们必须学会接受，还是（是否）仅仅是我们抚养他的方式是不好的？”[15]。害怕错误诊断。“也许他们很擅长，但我并不总是同意他们所说的...我在很多其他情况下看到他，所以我觉得他们描述他的方式并不总是适用的”[14]。否认、逃避、拒绝诊断，延迟就医。“（我们）曾想过带他去看医生，但最终我们什么也没做”[13]。“我想最重要的是他太爱说话了，所以不可能是自闭症，对吗？”[19]。“讽刺的是，当我们第一次有这种担心的时候，他才16个月大，但我们直到儿子3岁左右才我们才开始寻求帮助”[19]。“你知道，我们生活的这个社会有太多的歧视与偏见，我担心他会受到歧视”[17]。期望检查结果。“所有人都想要答案，你知道”[15]。“我已经给他做了测试，我现在想知道他是否真的患有孤独症，以及发生了什么”[15]。

2.3.1.2 诊断期间不同的情绪反应 如释重负。“我觉得知道他患孤独症对我们俩来说都是一种解脱，一旦诊断确定了，我们感觉好多了，我知道说这话很可怕，但是如果说我知道孩子有这个标签，你知道接下来去哪寻求帮助，你将有一个全新的开始，就好像他重新出生了一样”[12]。“我们考虑了很多他的未来，哭了很多次，但同时我们也松了一口气，因为以前一直觉得是父母不称职”[20]。震惊、崩溃。“那个时候感觉一切都崩塌了，我崩溃了，一直哭”[14]。“真的很沮丧，我知道这听起来很刺耳，但我对这种情况一无所知，在第1个月左右的时间里，我甚至不想说这个词”[17]。评估等待时间长，感到疲惫。“3个小时的会诊大多集中在我们身上。回答完问题又有问题，真的累了，大脑已经混乱了”[18]。对诊断过程感到满意，积极。“团队（医疗）并不总是沉溺于消极的一面...这让我们感觉很好。他说我们的孩子有问题，但也强调积极的征象，积极的一面，给了我们希望”[18]。“感觉他们对于孩子的评估是非常全面的”[11]。

2.3.1.3 诊断后担忧、失望 终身疾病，“看不见的状况”。“如果我的孩子有身体上的障碍，会让事情变得更容易，因为人们会看到，我知道为什么坐在那把椅子上，但因为这是一种你看不见的精神障碍”[12]。亲人、朋友不理解不接受该疾病。“他（父亲）的继父不相信不接受这个诊断，认为完全是父母的教育问题，作为父母的我们糟糕透了”[15]。诊断后到接受康复治疗的等待时间长。“感觉你被带到悬崖边上。你得到了诊断，却被推开了。你觉得你终于到了那里，你很高兴，你已经准备好要飞了，但是突然之间，你没有了飞行所需的其他装备。”[18]。对专业服务的不满意。“她（医生）告诉我孩子的情况，我问我们接下来怎么办，他说他们现在什么也做不了”[18]。对好转持悲观态度。“我们知道没有速效药。如果有人能帮助我们，那就好了。如果没有，也没什么区别。真的，我们只是把一匹死马当作活的来对待。…然后我们带他去看医生。不管医生开什么药，他的症状都没有好转。那时我们很无助。我们已经尝试了每一种方法，但在放弃的边缘…”[13]。

2.3.1.4 诊断后的接受、积极面对 接受孩子的病情，试图过正常的生活。“你必须过正常的生活，在他被诊断之后我决定他必须生活在我们的世界里，帮助他融入社区是非常重要的”[11]。“你有选择权吗？你要么继续下去，要么永远悲伤，我选择尽我所能学习一切，拥抱一切，接受我儿子，这花了很长时间，但我现在已经做到了”[17]。对孩子未来发展的强烈责任感。“一开始我哭了3个月，但之后我好多了，开始振作起来。是的，你必须忘掉它。当然有压力，但一旦你下定决心一定要做些什么来帮助他，你就没事了”[13]。希望孩子独立，对未来充满希望和积极的态度。“他现在需要去别的地方过自己的生活。到他20岁的时候，我不想让他住在家里，因为那样对他不公平。我对未来的担忧是他可以选择独立生活”[12]。

2.3.2 信息需求

2.3.2.1 诊断前寻求专业帮助 来自学校等的外部压力。“我们为什么来医院寻求帮助？当我的孩子第一次因为他的行为在学校受到惩罚时，我决定带他去做诊断”[13]。来自自己内心的内部压力，接受事实。“事情一个接一个地发生，所以我们决定把他带到儿童心理医生那里进行诊断”[13]。

2.3.2.2 诊断期间焦急寻求信息 书籍、网络，朋友等。“我买了一本由著名的教授写的书，他写了关于ASD和发育迟缓的书”[13]。考虑非传统医疗帮助。“我要坐火车去伊兰看医生……还有……我说我们去哪里上课？小太阳班…又叫什么名字？我去过很多地方”[13]。被忽视以及获得错误的诊断。“因为他会说话，他没有语言障碍，所以他们（医生）会疑惑，我们带他来这里干嘛”[19]。“他们（医生）说他（儿童）聋了，我知道他没聋，我们寻求第2份意见，因为我们想知道哪里错了”[12]。

2.3.2.3 诊断期间对于信息的理解 对于医生提供的信息理解和吸收存在困难。“在那个阶段你需要很多很长时间去理解，你想着，不能再继续了，你没办法理解那么多内容”[10]。获得信息的方式很重要，对于口头诊断的接受是困难的，倾向于接受书面信息。“这些信息很有帮助，我可以利用它和其他家人解释。因为如果要用自己的语言表达出来让他们理解...这是最困难的”[10]。不同意专家的评估。“我们觉得他们（临床医生）的反馈意见并不确切，他们很难找到合适的诊断”[20]。

2.3.2.4 诊断后寻求康复治疗信息 对于诊断后如何寻求康复治疗的信息存在困难。“我们应该在康复中心得到支持，在那里做什么，在那里得到什么帮助”[14]。“我感觉我想问很多问题，但是不知道问什么”[10]。“我想给他尽可能多的治疗，因为如果你早点开始治疗，会有很大的不同”[13]。孤独症儿童父母希望尽快开始实施干预，一些父母对所提供的服务感到失望，他们认为他们需要更多地了解不同的干预方法。“这真是一个全新的世界，打开了一个你一无所知的世界”[14]。

2.3.3 获得支持

2.3.3.1 诊断前家庭内部困难 被亲人、朋友孤立。“之后我和我的伴侣分开了，我不知道这是不是个原因，或许吧，它（ASD）给家庭带来了压力”[12]。“我觉得这会影响你们（和伴侣）之间的沟通。这影响了双方的关系。有时候我感觉不到他（伴侣）的支持”[12]。一些父母说他们或伴侣患有与压力有关的疾病。“因为我觉得必须冷静下来...在开始考虑我的职业生涯之前”[14]。

2.3.3.2 诊断期间与专业医生的沟通 诚实与透明的重要性。“他没有拐弯抹角”[10]。有机会询问与诊断相关的问题。“我感觉我想问很多问题，但是不知道问什么”[10]。对父母的养育持肯定态度。“他（医生）说他是个快乐愉悦的小男孩。”“他们（医生）总是对他（孩子）做出积极的评价”[10]。对孩子的未来表示乐观。“我发现他们（医生）总是乐观积极的”[10]。将家庭作为一个整体。“他总是问我，不仅仅是我，是家庭所有成员”[10]。与医生建立积极开放的关系。“我们有他（医生）的电话号码，他说如果我们有什么事情可以联系他”[10]。

2.3.3.3 诊断后的益处与困难 ASD标签带来的益处。“孤独症的标签能让我们得到帮助，我很感激这个标签能够让他在教室里获得帮助”[18]。“我们进行诊断过程一个很重要的原因是我希望帮助她（孩子）上学”[20]。“他们不会那么轻易地评判他，而且我们，你知道，也许他们也会更好地理解我们”[15]。资源和服务的不足、不易获取。“你知道的……精神科医生说“也许可以问心理医生”，而心理医生说“也许可以问家庭咨询师”，而家庭工作者说“也许会问……”。”[15]。“我一直觉得我想要更多的关于孤独症的教育资源，我觉得除了自己给孩子们教育之外，我还没有得到足够的资源”[19]。“这是个巨大的障碍...当我们求助社会服务机构为我们的孩子提供支持和帮助时”[20]。

2.3.3.4 赋权 提供资源的时机，诊断后几个月内。“我想给他尽可能多的治疗，因为如果你早点开始治疗，会有很大的不同”[13]。处理从医院到康复中心的过渡时期。“然后是时候去下一个地方，去康复中心，嗯，你没有时间去消化那些问题，突然间你就到了下一个阶段”[14]。倡导孩子的需求，应得的权利。“在每一个新的情况下，他们都必须为自己的孩子争取权利”[14]。不平等的资源，对于不同城市、地区存在差异。“如果住在‘正确’的地方，孩子就可以得到适当的照顾和支持；如果没有，就不得不接受较少的照顾或搬到另一个城市或地区”[14]。对未来的调整，关注孩子的能力，制定长期目标、现实规划。“你必须让她融入社会。你不能把她一辈子绑在家里。所以，我非常积极地争取她的入学权”[13]。“我想帮助他发展更多的技能，因为他将来会独立自主，我死后不能给他留下多少钱，他会自己一个人生活”[13]。“我们不指望他去名校读书，我们只希望他能学到一门技能，也许能开一家小企业。他父亲想开一家小餐馆，所以，我告诉他，他毕业后，可以和父亲一起工作，照顾植物，也可以在餐馆工作”[13]。

3 讨论

3.1 关注孤独症患儿父母情感变化，提供专业指导父母在儿童诊断期间经历了一系列情感变化。诊断前，多数父母困惑、担忧、焦虑以及逃避，由于ASD的普及率不高，父母对ASD相关表现不熟悉，没有意识到孩子的问题，或者仅仅将其行为表现归因为个性，进而间接导致延迟就诊。另外由于焦虑、害怕，许多父母不愿面对，逃避就医，拒绝接受ASD诊断。1项针对英国1 000名父母的调查显示，从父母第一次发现儿童异常到寻求帮助平均延迟时间为1年[21]。英国国家卫生与临床优化研究所（National Institute for Health and Clinical Excellence，NICE）建议地方应该建立起ASD多机构组织，通过培训促进对ASD症状、体征的早期发现，警惕儿童的发育或行为问题。同时应加强对父母的培训，使其能早期识别ASD相关表现。DesChamps等[22]研究发现，在正式接受诊断前，儿童与ASD相关行为会使父母产生高水平的压力。有父母将孩子不寻常的表现归因于自己照顾不周，到诊断期间有如释重负的感觉，从未知状态到确诊，反而提示父母该如何求助，如何面对治疗，同时知道孩子的问题并不是自己的原因，减少了自责感。但由于ASD平均评估时间长，有些父母在诊断过程中经历了较大压力，研究显示，英国父母从第1次评估到确诊平均时间为3.5年[21]。多数父母对诊断过程感到满意，1项调查研究显示，66%的父母对诊断过程中医生的指导感到满意[21]，医生的积极态度决定了父母的满意度水平。在明确ASD的诊断后，父母经历了担忧、失望到接受、积极面对的情绪反应，担心ASD作为一种终身疾病对孩子造成的影响，亲人朋友的不理解，同时对康复机构服务感到不满意，等待治疗时间长。但同时诊断给了父母强烈的责任感，他们努力带给孩子正常的生活，支持孩子独立，对孩子的未来充满希望。

3.2 聚焦问题解决机制，提供信息支持 诊断前父母在面对学校社会等外部压力以及内心压力后会主动寻求专业帮助，通过书籍、网络以及朋友等信息来源获取ASD诊断相关信息。在寻求诊断过程中，面对大量专业术语以及评估，许多父母对于医生提供的信息理解和吸收存在困难，同时不倾向于接受口头诊断的表述。Hennel等[23]研究表示，父母需要足够时间讨论理解诊断相关信息，以书面材料形式制定“ASD行动计划”可以提高父母对ASD诊断的理解和满意度。在一些情况下，父母不完全接受医生的评估，认为评估过程是在孩子不熟悉的环境中进行的，没有看到孩子的全部潜力，会尽力寻找反驳信息。一些父母在寻求诊断过程中会被医生忽视，或认为孩子并非ASD。因此，应针对父母对ASD知识的了解情况，提供恰当的信息支持，以提高父母对ASD诊断的理解和满意度。

3.3 提供多渠道支持系统，建立希望 在诊断前有些父母会遭受亲友的不理解，甚至被孤立，缺乏情感支持。在诊断期间，与专业医生沟通是非常重要的，诚实透明是交流的基础，父母有机会提出自己的困惑，同时医生应将家庭作为一个整体，关注每名家庭成员的需求与感受。1项针对父母的需求调查显示[24]，90%的父母表示来自学校和家庭的额外支持以及改善与服务提供者的关系是必要且重要的。在获得诊断后，一方面拥有ASD的标签会让儿童更容易获取相应的帮助与资源，但另一方面，也存在资源与服务不足、不易获取，不同城市、地区的资源存在差异的情况[25]。机构与学校的支持有限，无法满足儿童成长的需要，1项调查结果显示，近40%的ASD儿童没有接受到诊断后的支持[21]。许多父母强调了获取资源时机的重要性，康复治疗越早越好。研究表明，为孤独症儿童提供及时和个性化的支持，例如对患儿进行个性化干预或引导式教育，改善儿童社交能力，减轻行为问题，可以预防儿童以后生活中的一些挑战[26-28]，同时也可以显著提高儿童及照顾者的生活质量[29]。因此，政府应建立完善系统的ASD救助体系，加强对于医院、康复机构的监管与支持，同时加大对于照顾者的健康教育指导，加快发展特殊机构教育，让每1名ASD儿童获得相应的支持。

4 结论

本研究通过汇集性整合的方法对父母接受ASD儿童诊断经历进行了诠释，认为父母在诊断前中后经历了不同的情感体验，包括正性与负性心理体验，存在多方面的信息以及支持需求，医疗机构及社会应重视父母的情感状态，对负性情绪进行干预，同时强化社会支持系统满足父母的信息以及支持需求，从而提高照护质量。由于本研究只纳入了正式发表的中英文文献，且文章质量均为B级，整合结果可能并不能完全概括父母对ASD儿童诊断的全部看法与经历，且由于文化政策差异，国外相关研究并不完全适合国内，因此，建议在后续的研究中关注不同文化、地域或者不同家庭成员对于ASD儿童诊断的看法与经历，同时深入探究正性心理体验对ASD儿童父母的影响，为构建ASD儿童父母干预策略提供指导。