生长棒技术治疗早发型脊柱侧凸研究的可视化分析

曾帅丹，高福堂，邱 鑫，刘 丹，唐盛平*，熊 竹*

1.深圳市儿童医院骨科，深圳 518026

2.深圳市宝安区妇幼保健院小儿外科，深圳 518333

早发型脊柱侧凸（EOS）是指在10岁以下儿童中出现的脊柱畸形，该病是多种病因共同作用的结果，包括先天性畸形、神经肌肉性/遗传性骨发育不良及其综合征引起的脊柱畸形［1］。2014年，Williams等［2］对EOS进行了分类，建立了C-EOS分型方法，并被广泛接受。EOS未经治疗可能出现脊柱融合，将导致躯干和脊柱长度缩短，影响胸腔和胸壁的发育并造成肺功能不全，严重者甚至危及患儿生命。生长棒技术治疗EOS的基本原则是最大限度地延长整个胸椎节段的长度。1962年，Harrington［3］首次报道哈氏棒以来，钉棒系统内固定已经历了多次的改进或革新。Akbarnia等［4］于2005年报道了双生长棒技术，其应用了Isola连接器作为延长及连接枢纽，横联固定控制旋转，但需要多次手术行撑棒延长，并发症较多。因此，自动撑开型生长棒应运而生，2015年，磁力控制生长棒系统（MCGR）［5］正式用于EOS的手术治疗，该系统避免了重复麻醉和手术，其长度可通过磁力调节，门诊即可操作。此外，还有基于生长引导的生长棒技术，如Shilla系统（SGGS）［6］和现代Luque系统（MLT）［7］。这类内固定避免了多次手术引发的问题，但也有置钉松动、钉棒滑动不良或脊柱自发融合等并发症。总之，生长棒技术治疗EOS还有许多临床和科研的问题需要进一步探讨。

本研究采用文献计量分析对近年生长棒技术治疗EOS领域的研究进展和主题进行调查分析，展示其发展现状、趋势和研究热点。

1 材料与方法

以“early-onset scoliosis”“EOS”“congenital scoliosis”“idiopathic scoliosis”“neuromuscular scoliosis”“growing rod”“pedicle screw”“screw rod system/nail stick system”为关键词，在Web of Science（WOS）数据库进行文献检索，检索时间为2010—2019年，再经人工筛选文献标题、摘要，剔除与研究无关、重复发表的文献，及会议记录、摘要、科普宣传等。文献检索和下载在同一天完成，以减少因数据库频繁更新导致的检索结果改变。

自WOS收集到的数据包括文献标题、国家、机构、期刊、作者、关键词、参考文献、共引用作者和共引用期刊，将以上数据以文本文档格式导出，再导入Citespace V5.6.R5软件用于文献计量分析，绘制可视化图谱。①以作者、国家、机构节点作合作网络分析，图谱中名称大小表示发表文献数量多少，节点大小表示其中心性，中心性是衡量该关键词在网络中重要性的指标。②进行参考文献、作者和期刊的共被引分析，图谱中节点大小代表被引次数，连线颜色代表首次共被引时间。③提取所有关键词，并将含义相近的关键词进行合并，统计热点关键词的频数与比例，再根据Donohue高频、低频词界分公式［8］确定高频关键词，将高频关键词作共现分析，了解近年研究热点和趋势。④通过聚类功能将关键词划分为不同研究方向，使用突现功能找出突现关键词及其时间，该功能可找出某关键词出现和消失的节点，提示研究领域内热点的转变。

2 结 果

2.1 文献发表数量变化趋势

经检索和筛选后，本研究共纳入文献360篇，10年间整体文献发表数量呈上升趋势，除2013、2015和2019年较上年有所减少之外，其余年份的文献发表数量均有上升（图1）。

图1 文献发表量变化趋势Fig. 1 Trend of terms publication number

2.2 国家和机构

检索结果显示，共477个国家/地区、292所机构（包括合作发表）发表文献。美国是发表文献量（139篇）最多的国家，其次是中国（79篇）、土耳其（43篇）；贡献文献最多的10所机构中，土耳其的哈西德佩大学位列第1（24篇），香港大学位列第5（16篇），其余8所机构均来自美国。具体见表1。

表1 文献发表量前10位的国家和机构Tab. 1 Top 10 countries and institutions in terms publication number

美国发表文献的数量和中心度均最高，发表文献量前5的机构在合作网络中也表现出较高的中心性，中国虽然比加拿大发表文献数量多，但其中心度较低（0.32vs. 0.59）；机构间研究网络密度较低（0.014 2），各机构相对分散，合作较少（图2、3）。

图2 各国家间合作网络Fig. 2 Cooperation networks between countries

图3 各机构间合作网络Fig. 3 Cooperation networks between institutions

2.3 文献来源

360篇文献共来源于58个期刊，其中，发表量最多的10本期刊的文献发表量占纳入文献总量的70.6%（254/360），中科院分区（CAS Division）和影响因子（IF）情况见表2。其中，J Spinal Disord Tech未被最新期刊引证报告（JCR）收录。

2.4 贡献显著和高频共被引作者

本研究共纳入相关作者136位、共被引作者372位，发表文献量和被引用次数前10位的作者见表3。来自圣地亚哥脊柱疾病中心的Akbarnia发表文献最多，中心度达0.19，排名第1。另外，需要提到的是第8位，来自洛杉矶儿童医院的研究团队——Growing Spine Study Group，表3中的Yazici、Shah、Skaggs和Sankar都是该团队成员。在共被引作者中，Akbarnia同样排名第1，其论文在2010—2019年被引用192次。位于第2的Bess（119次）和第3的Thompson（117次）均来自圣地亚哥脊柱疾病中心。位于第8的来自哥伦比亚大学医学中心骨科的Lenke是国际脊柱矫形界著名的领军人物，他于2001年发表的特发性脊柱侧凸Lenke分型方法仍在广泛使用。位于第9的香港大学李嘉诚医学院脊柱外科及骨伤科张文智是中国港澳台地区该领域的先驱。

表2 文献发表量前10位期刊Tab. 2 Top 10 journals in terms publication number

表3 贡献和被引次数前10位作者Tab. 3 Top 10 authors with most contribution and citation

作者合作网络密度为0.012 8，作者间相对分散，从节点及连线可知合作主要在同一地区作者之间。Yazici、Sponseller和Shah近年较为活跃，有较新的论文发表，也与其他作者合作较多（图4）。

图4 作者间合作网络Fig. 4 Cooperation networks between authors

2.5 高被引参考文献

根据参考文献共被引次数统计分析，得到423篇参考文献，被引次数最高的10篇文献见表4。其中，有7篇都是由Akbarnia或其合作团队成员发表。被引第1的是由Bess等［9］于2010年发表，该研究通过对140例患者，共897例生长棒手术进行随访，发现延迟生长棒的初次手术时间、使用双棒并限制延长次数可减少相关并发症的发生。另外，肌层下放置生长棒可减少切口和置入物相关的并发症，减少非计划二次手术风险。被引第2的是Akbarnia等［10］于2008年报道的关于双生长棒技术的治疗效果随访，该研究对13例接受双生长棒治疗直至最终融合的病例平均随访4.3年，发现双生长棒能显著延长脊柱长度。被引第3的是Cheung等［11］于2012年发表的关于MCGR在严重脊柱侧凸儿童中运用的前瞻性研究，该研究纳入2例采用MCGR治疗的患儿，2年随访后患儿脊柱功能恢复良好，未发现相关并发症，同时也降低了心理影响，较传统生长棒更经济。被引第4的是Akbarnia等［12］于2013年发表的MCGR临床应用的多中心研究，它通过对比MCGR和传统生长棒的术后效果，证实MCGR也能安全提供与传统生长棒相似的有效支撑牵引。被引第5的是由Dannawi等［13］报道的MCGR的临床应用结果，该研究共纳入34例采用MCGR治疗的EOS患儿，平均随访15个月，发现所有患儿的Cobb角和胸腔容积均得到显著改善，认为虽然切口及内置物相关并发症难以避免，但MCGR治疗EOS是安全有效的，其最大优势是避免了重复的手术延长。由于当时MCGR还未正式批准在人体内使用，所以以上研究病例数均较少，但其结果为后续研究的广泛开展提供了宝贵经验。被引第6的是由Sankar等［14］在2011年报道的关于双生长棒在治疗过程中延长次数与疗效关系的研究，该研究发现虽然多次的延长会使胸腔容积增加，但后期可能会因为脊柱的自发融合导致增益趋于减少。被引第7的是Thompson等［15］于2007年报道的几种生长棒技术治疗EOS的临床效果对比，包括单生长棒、双生长棒和垂直可扩张假体钛肋骨（VEPTR），结果表明，3种技术均能有效治疗EOS，VEPTR在先天性脊柱侧凸合并肋骨融合中尤其有效，当时也已被批准用于临床。但这几种方法均有一定的并发症发生率，比如棒断裂和固定钩移位。被引第8的是Akbarnia等［4］于2005年首次报道的双生长棒技术，具有里程碑式的意义，该研究纳入了1993—2001年23例使用双生长棒治疗的各种类型脊柱侧凸患者，结果显示，该技术可有效改善Cobb角、增加胸段脊柱长度、增大胸腔容积，但在治疗期间有11例患儿（48%，11/23）发生并发症。尽管如此，该研究在当时依然证实了双生长棒技术是安全有效的，比单棒提供了更多稳定性。被引第9的是Karol等［16］于2008年发表的关于早期行胸椎融合对脊柱侧凸儿童肺功能发育的影响，该研究对28例不超过9岁接受胸椎融合的患儿进行肺功能测试并随访5年，结果发现，接受近端胸椎4个以上节段融合的患儿，尤其是合并肋骨畸形的患儿，发生限制性肺病的风险最高。被引第10的是Yang等［17］在2011年发表的关于生长棒断裂的风险因素和预防的研究，作者通过对327例患儿的数据进行分析，发现固定棒断裂发生率约为15%，其危险因素包括既往断棒史、单棒固定、不锈钢棒、棒直径过小，另外，邻近棒的连接部位术前过多活动也更容易发生棒断裂。

表4 高被引次数前10位文献Tab. 4 Top 10 most cited papers

2.6 关键词及热点聚类分析

对纳入文献进行关键词提取合并后，共获得449个关键词，频次为2 888次，通过Donohue公式计算高频词临界值为23.5，最终获得高频关键词22个，频次为2 044次，占所有引用频次的70.8%（表5）。中心度最高的关键词为“pulmonary function”，其次为“follow up”“congenital scoliosis”“placement”，分别反映了术后、术中和术前的研究重点。

各关键词之间的共现关系和聚类信息见图5。节点之间的连线粗细表示共现强度，颜色对应节点第1次共现的时间。通过软件的聚类功能，所有关键词被归纳为13个类别，以聚类号#0~#12排列，聚类模块值为0.622 7，平均轮廓值为0.556 7。

表5 高频热点关键词的分布和中心度Tab. 5 Distribution and centrality of high frequency keywords

图5 关键词共现和聚类网络Fig. 5 Network of keyword co-occurrence and clustering

2.7 关键词突现

关键词突现功能可探测在某一时段引用量有较大变化的关键词情况，以反映某一个主题词、关键词的兴起和衰落。由图6可见“multicenter”和“magnetically controlled growing rod”在2017—2019年突现次数较多，是近年来被关注较多的研究主题。

图6 2010—2019年关键词突现次数排名Fig. 6 Ranking of keywords emergent frequency during 2010 to 2019

3 讨 论

本研究通过文献计量分析软件CiteSpace，统计并呈现了生长棒技术治疗EOS研究的近10年现状，通过关键词聚类分析得到13个聚类。

3.1 国家与机构

美国的文献发表量超过了中国与土耳其的总和，更是以8所机构占据了权威地位，体现了美国学者们对此领域的重视以及医学及其相关研究的先进水平。机构排名第1的是位于土耳其安卡拉的哈西德佩大学（http：//www.hastane.hacettepe.edu.tr/index_en.php），其附属医院是土耳其最权威的综合性公立医院，在科研方面也为土耳其和世界医学作出了杰出贡献。通过合作网络图可见，大多数合作都在相近地区之间；不同国家有不同的文化、医疗制度和医疗理念，临床病例和资料数据无法完全兼容，所以跨国的机构间合作较少。加强国际间交流与合作，建立国际间多中心研究，是未来研究发展的新趋势。

3.2 期刊与作者

在热门期刊中，Spine以绝对优势名列第1。该刊创建于1976年，目前由美国Lippincott Williams and Wilkins Ltd.出版，为半月刊。每年发表文献量约440篇，h指数为228，IF为2.9，是中科院分区骨科2区期刊（https：//journals.lww.com/spinejournal/pages/default.aspx）。结合共被引次数最多的文献分析，前10篇中有5篇刊登于Spine，合计共被引259次，学术地位可见一斑。

对作者的统计分析显示，来自圣地亚哥脊柱疾病中心的Akbarnia在发表论文数量和被引次数方面都是最多的，可见其在该领域内的权威性。圣地亚哥脊柱疾病中心（http：//www.sandiego-spine.com/）位于美国加利福尼亚州，是由Akbarnia与其同事于1990年创建，一直致力于脊柱畸形的治疗与研究，在生长棒技术研究方面获得了里程碑式的杰出成果，例如早期的双生长棒技术［4］和近年的MCGR［13］，都由该团队开发和推广。合作网络图的中心度也可印证这点，中心度是衡量节点在网络中重要性的指标，超过0.1的节点称为关键节点，通常是提出重要理论或重大创新的关键点，Akbarnia的中心度为0.19。另外，在共被引文献数据中，以Akbarnia为独立作者于2007年发表的一篇论文中心度达0.46，其主要阐述了EOS的发生机制、诊断要点和治疗方式，并着重描述了各类生长棒技术的临床运用［18］。综上，Akbarnia在生长棒技术治疗EOS领域的贡献对学者们有着深远的影响，也造福了全世界EOS儿童。中心度同样超过0.1的是来自约翰霍普金斯大学医学院（https：//www.hopkinsmedicine.org/profiles）儿童中心小儿骨科分部的Sponseller，其在2010—2019年以通信作者发表了数篇关于生长棒技术运用的论著［16-18］。

3.3 关键词及相关分析

关键词是论文的核心内容和主题，通过对关键词作共现、聚类分析和时间区图的呈现，可以看到生长棒技术治疗EOS的研究热点和趋势的转变以及近期的研究方向。将所有关键词进行聚类分析得到13个聚类。其聚类号越小，说明该聚类的节点越多，所包含的文献量越大、热度越高。本聚类中模块值为0.622 7，一般认为模块值大于0.3表示聚类结构有效；轮廓值表示聚类中所含节点间的同质化程度，轮廓值越大，聚类结果可信度越高，一般认为轮廓值大于0.5为聚类合理，大于0.7表示更有说服力。本聚类平均轮廓值为0.556 7，说明聚类结构合理有效。

13个聚类分别代表各研究方向。#0 vertebral growth（椎体生长），主要研究术后椎体生长情况，双生长棒会使椎间盘厚度减小，但术后定期的牵拉能够刺激固定远端的椎体生长［19］。#1 spinal rod contour（生长棒形态），双生长棒术后棒的形态会发生变化，以凹侧为主，固定棒的预弯有利于矫形并保留矢状位力线［20］。#2 prospective multicenter study（前瞻性多中心研究），是高循证级别研究，所得结果也更具有科学性和权威性，近年在生长棒技术方面的多中心研究也越来越多［21］。#3 apical vertebral rotation（顶椎旋转），其在EOS发展过程中，与冠状位畸形和肺功能障碍有紧密关系，双生长棒手术对椎体旋转有明显矫正作用［22］。#4 multilevel registration（多级配准），近10年CT辅助导航系统在脊柱手术中逐渐运用，提高了椎弓根螺钉置钉准确性，该技术会记录术前每个椎体的影像学信息，从而避免在导航过程中脊柱位置从仰卧位到俯卧位的影响，但操作时间较长。有研究团队开发了一种能够同时记录3个连续椎体的方法，减少了手术时间，且不会影响置钉的准确性［23］。#5 rib-cage distraction（肋骨牵引），是通过作用于胸壁而不是脊柱的器械来间接治疗EOS和复杂先天性畸形，从而避免影响椎体的生长，例如肋骨和脊柱的混合棒牵引系统，可同时对肋骨和脊柱进行牵拉［24］。#6 functional evaluation（功能评估），术后对患者各方面功能进行长期随访和评估，包括肺功能、步态活动和运动耐力的评估等，这些都是EOS治疗的长期目标，影响患者的生活质量［25］。#7 current treatment preference（当前治疗偏好），近10年治疗EOS的手术选择越来越多，内固定系统也在不断更新迭代，必要的回顾性研究有助于专科医师了解手术、内固定器械的现状和发展趋势，以及相关并发症和风险，从而选择最优的治疗方式［26］。#8 following surgery（手术后）、#10 clinical outcome（手术结局）、#12 clinical analysis（临床分析），生长棒手术的结果、远期并发症和后期的影响仍需要不断的研究和探索来提供新的有价值的信息，确定潜在危险因素和准确的手术指征［27-28］。#9 alternative densities（不同置钉密度），置钉密度不同会产生不同的生物力学效应，相同的融合水平下，低密度置钉会增加每个螺钉的负荷，但会减少施加在脊柱上的约束和应力；高密度置钉减少螺钉的负荷，提高局部矫形能力，但代价是过度约束，导致结构上的应力增大［29］。#11 expandable spinal device（可延长固定装置），随着医疗科技的发展，可延长固定装置逐渐推陈出新，现存的技术也会进一步被完善和优化，使患者以更低的风险获得更好的疗效，所以，医学结合多学科的转化医学模式必然是今后的研究热点。

由于数据库资料完整度的限制，本研究仅纳入了WOS数据库中的英文文献，缺乏国内对于该领域的研究报道，因此，分析与实际出版情况可能存在差异，不能完全反映国内外整体研究现状。综上，本研究对2010—2019年生长棒技术治疗EOS的英文文献进行了文献计量分析并绘制了可视化图谱，结果显示，生长棒技术治疗EOS的研究热点集中在术后椎体生长情况和术后生长棒形态改变方面。美国在引领该领域研究的发展中发挥着重要作用。本研究展示了该领域近10年的权威信息、研究趋势和目前的研究现状，为广大同道学者们提供借鉴参考，也有助于激发新的研究思路。